Yazd?r

Masif hemoptizinin nadir bir nedeni: Endobron?iyal kapiller hemanjiyom

Ezgi ?ZYILMAZ, Dilek YUNSEL, ?smail HANTA, Sedat KULEC?, Ali KOCABA?

?ukurova ?niversitesi T?p Fak?ltesi, G???s Hastal?klar? Anabilim Dal?, Adana.

?ZET

Masif hemoptizinin nadir bir nedeni: Endobron?iyal kapiller hemanjiyom

Trakeal kapiller hemanjiyom son derece nadir g?r?len ve ciddi hemoptiziyle seyredebilen trakean?n benign t?m?r?d?r. Olgularda, min?r kanamadan masif hemoptiziye kadar ?ok ?e?itli d?zeylerde kanama izlenebildi?i bildirilmektedir. Trakeada yerle?en k???k lezyonlar oldu?undan radyolojik g?r?nt?leme y?ntemleri genellikle normal olarak izlenmektedir. Burada, 50 ya??nda bir erkek hastada bronkoskopi ile tan? alan bir trakeal kapiller hemanjiyom olgusu sunulmu?tur. Bu olgu bilgimize g?re, literat?rdeki sekizinci olgudur. ?zellikle masif hemoptizi ile gelen ancak radyolojik bulgular? normal olan hastada akla gelmeli ve tespit edildi?inde de ?ncelikle bronkoskopik y?ntemlerle (eksizyon, argon, laser vb.) tedavi edilmelidir.

Anahtar Kelimeler: Trakeal kapiller hemanjiyom, masif hemoptizi.

SUMMARY

Endobronchial capillary hemangioma: a very rare cause of massive hemoptysis

Ezgi ?ZYILMAZ, Dilek YUNSEL, ?smail HANTA, Sedat KULEC?, Ali KOCABA?

Department of Chest Diseases, Faculty of Medicine, Cukurova University, Adana, Turkey.

Tracheal capillary hemangioma is a very rare benign tumor of trachea which may present as massive hemoptysis. Minor to massive hemoptysis can be observed in these patients. Due to its small size and tracheal localization, diagnosis cannot be easily performed by using radiological investigations. Fifty-years-old male patient who was diagnosed as tracheal capillary hemangioma with bronchoscopic biopsy was presented in this case report. According to our knowledge, this is the eighth case report in the world literature. Tracheal capillary hemangioma must be kept in mind in patients with massive hemoptysis with normal radiologic features and bronchoscopic procedures (excision, argon, laser etc.) should be the first choice of therapy when diagnosed.

Key Words: Tracheal capillary hemangioma, massive hemoptysis.

Geli? Tarihi/Received: 08/07/2011 - Kabul Edili? Tarihi/Accepted: 21/07/2011

Hemanjiyomlar genellikle ?ocukluk ?a??nda izlenen benign lezyonlard?r. Kapiller hemanjiyomlar ise infantlarda s?k g?r?len ve ?o?unlukla cilt ve mukozal membranlarda yer alan benign t?m?rlerdir (1). Mills ve arkada?lar?n?n oral kavite ve ?st solunum yolundaki vask?ler lezyonlar? ara?t?rd?klar? 639 hastal?k serilerinde 73 olguda kapiller hemanjiyom saptanm?? ve bunlar?n hi?birinin larenks alt?nda olmad??? belirtilmi?tir (2). Eri?kinde trakeobron?iyal a?a?ta kapiller hemanjiyom son derece nadir g?r?len ve genellikle ciddi hemoptiziyle seyreden bir lezyondur (1,3,4). Hemoptizi yapmas? d???nda, endobron?iyal kapiller hemanjiyomlar?n subglottik yerle?imli olanlar? stridorla da seyredebilir (5). Burada masif hemoptizi ile seyreden bir endobron?iyal kapiller hemanjiyom olgusu sunulmu?tur.

OLGU SUNUMU

Elli ya??nda erkek hasta ?? g?n ?nce aniden ba?layan a??zdan kan gelmesi ?ikayetiyle ba?vurdu. G?nl?k yakla??k iki su barda?? kadar, ?ks?r?kle gelen parlak k?rm?z? renkte kanamas? olan hastan?n, e?lik eden balgam, nefes darl??? ve g???s a?r?s? yak?nmalar? yoktu. ?yk?s?nde bir y?l ?nce de benzer ?ekilde a??zdan daha az miktarda ?ks?rmekle kan geldi?i ancak birka? saat i?inde yak?nmalar?n?n kendili?inden d?zelmesi nedeniyle herhangi bir hekime ba?vurmad??? ??renildi. ?z ge?mi?inde bir y?ld?r tip 2 diyabet ve be? y?ld?r hipertansiyon tan?s? mevcuttu ve hasta glimeprid, metformin hidroklor?r ve anjiyotensin resept?r blokeri ila? kullan?yordu. Hastan?n, hemoptizi nedeni olabilecek herhangi bir kanama diyatezi veya ila? kullan?m? ?yk?s? yoktu. Yap?lan fizik muayenesinde genel durumu iyi, bilinci a??kt?, t?m sistem muayeneleri normal olarak de?erlendirildi. Hastada masif hemoptizi olmas? nedeniyle yo?un bak?m ?nitesine yat?r?ld?, monit?rize edildi ve kanama ve yak?n vital bulgu takibine ba?land?. Tam kan say?m? ve kan biyokimya de?erleriyle hemostaz parametreleri (PTZ, APTT, INR) normal s?n?rlarda idi. ?ekilen akci?er grafisi ve elektrokardiyografisi normaldi. Hastan?n acil ?ekilen bilgisayarl? toraks tomografisi ve y?ksek rezol?syonlu tomografisi normal olarak de?erlendirildi (Resim 1). Hastaya fiberoptik bronkoskopi yap?ld?. Bronkoskopide trakea alt 1/3 kesiminde, ?n duvarda, yakla??k 1 x 1 cm boyutlar?nda d?zg?n y?zeyli, ?zerinde y?zeyel damarlama art??? izlenen polipoid lezyon izlendi (Resim 2). Bronkoskopi ile al?nan forseps biyopsi patoloji sonucu "kapiller tip hemanjiyom" olarak raporland?, sitoloji ve biyopside herhangi bir malignite bulgusuna rastlanmad?. Mevcut tan? sonras? hastan?n kanamas?n?n da kesilmesi nedeniyle takibe al?nd?, alt? ay sonraki yeniden de?erlendirmesinde bu s?re i?inde hemoptizi geli?medi?i ??renildi ve kontrol fiberoptik bronkoskopide herhangi bir kanama bulgusuna rastlanmad?.


Resim 1


Resim 2

TARTI?MA

?lkemizde eri?kinlerde masif hemoptizinin en s?k nedenleri t?berk?loz, bron?ektazi ve t?m?rler olarak bilinmektedir (6). Hemanjiyomlar ise ba?-boyun sisteminin ?ocukluk ?a??nda s?k g?r?len, genellikle multipl yerle?imli ve ad?lesan d?nemde kendili?inden kaybolabilen benign t?m?rleridir. Eri?kinde ise son derece nadir g?r?l?r (1,2,3,4,5). Patolojisi, piyojenik gran?lom olarak da tan?mlanan kapiller hemanjiyomlar?n patogenezi bug?n i?in bilinmemektedir. Ciltte yer alan kapiller hemanjiyomlar?n patogenezinde bartonella infeksiyonlar? su?lanm??t?r (7). Endotrakeal ent?basyon, trakeostomi gibi min?r travman?n etyolojide rol oynayabilece?i bildirilmi?, ancak bu konudaki kan?tlar literat?rdeki az say?da olgu nedeniyle netlik kazanmam??t?r (1). Bizim olgumuzda ?yk?de herhangi bir travma ?yk?s?ne rastlanmam??t?r.

?ocukluk ?a??nda s?k g?r?len kapiller hemanjiyomlar?n ?o?u subglottik alanda yer al?r ve stridor ile seyreder, buna kar??n daha distalde yerle?im son derece nadirdir (5). Akci?er parankiminde yayg?n infiltrasyonlar, bron?iyal ve arteryel mikrovask?ler yap?larda proliferasyonla giden pulmoner kapiller hemanjiyomatozisten farkl? olarak bu olgularda pulmoner hipertansiyon bildirilmemi?tir (8,9). ?u ana kadar literat?rde yaln?zca yedi adet trakeyel kapiller hemanjiyom olgusu bildirilmi?tir (1,3,4,5,10,11,12). Bu olgu bilgimize g?re, literat?rdeki sekizinci olgudur. Yay?nlanan di?er olgular?n alt?s?nda hastalarda hemoptizi izlenmi?, yaln?zca bir olgu kronik ?ks?r?k ile ba?vurmu?tur. Tan? t?m olgularda bizim olgumuza benzer ?ekilde bronkoskopik biyopsi ile kesinle?tirilmi?tir (1,3,4,5,10,11,12).

Kapiller hemanjiyomlarda hemoptizi en s?k g?r?len klinik bulgudur. Bildirilen olgularda min?r kanamadan masif hemoptiziye kadar ?ok ?e?itli d?zeylerde kanama izlenebildi?i bildirilmektedir (1,3,10). Trakeada yerle?en k???k lezyonlar oldu?undan akci?er grafisi ve toraks bilgisayarl? tomografi genellikle normal olarak izlenmektedir (4,10). Bronkoskopik g?r?n?m? nonspesifik olup, kistik adenoid karsinom, trakeal adenom ve karsinoid t?m?r? taklit edebilmektedir (10).

Kapiller hemanjiyomlar?n tedavisinde eksizyon, koterizasyon veya cerrahi gibi ?e?itli etkili tedavi y?ntemleri bildirilmi?tir. DeKeratry ve Rose, iki ayr? olguda argon plazma koag?lasyon ile endobron?iyal kapiller hemanjiyomu ba?ar?yla tedavi etmi?lerdir (5,12). Zambudio ve arkada?lar? ise bilgisayarl? tomografide d?zensiz trakeal kitle ?eklinde izlenen ve proksimal trakeada yer alan lezyonun tedavisinde arteriyografik embolizasyon y?ntemini ba?ar?yla kullanm??lard?r (3). Di?er olgular ise bronkoskopik eksizyon ile tedavi edilmi?lerdir (1,4,11). Takipte hi?bir olguda rek?rrens veya malign transformasyon bildirilmemi?tir (1,2,3,4,5,11,12). Bizim olgumuzda, Irani ve arkada?lar?n?n yakla??m?na benzer ?ekilde bronkoskopik forseps ile eksizyon yap?larak tedavi edilmi?tir. Hastan?n alt?nc? ay kontrol?nde herhangi bir yak?nmas?n?n olmad???, kontrol bronkoskopide ise lezyonun belirgin k???ld??? izlenmi?tir. Hastan?n takibi devam etmektedir.

Sonu? olarak; trakeal kapiller hemanjiyom son derece nadir g?r?len ve ciddi hemoptizi ile seyredebilen trakean?n benign t?m?r?d?r. ?zellikle masif hemoptizi ile gelen ancak radyolojik bulgular? normal olan hastada akla gelmeli ve tespit edildi?inde de ?ncelikle bronkoskopik y?ntemlerle (eksizyon, argon, laser vb.) tedavi edilmelidir.

?IKAR?ATI?MASI

Bildirilmemi?tir.

KAYNAKLAR

  1. Irani S, Brack T, Pfaltz M, Russi EW. Tracheal lobular capillary hemangioma: a rare cause of recurrent hemoptysis. Chest 2003; 123: 2148-9. [?zet] [Tam Metin] [PDF]
  2. Mills SE, Cooper PH, Fechner RE. Lobular capillary hemangioma: the underlying lesion of pyogenic granuloma; a study of 73 cases from the oral and nasal mucous membranes. Am J Surg Pathol 1980.
    [?zet]
  3. Zambudio AR, Calvo MJ, Lanzas JT, Medina JG, Paricio PP. Massive hemoptysis caused by tracheal hemangioma treated with interventional radiology. Ann Thorac Surg 2003; 75: 1302-4.
    [?zet] [Tam Metin] [PDF]
  4. Strauss J, Soltesz I. Bronchial capillary hemangioma in adults. Pathology Oncology Res 1999; 5: 233-4. [?zet] [PDF]
  5. Rose AS, Mathur PN. Endobronchial capillary hemangioma: case report and review of the literature. Respiration 2008; 76: 221-4. [?zet] [Tam Metin] [PDF]
  6. Oztuna F. Respiratory symptoms. Ozlu T, Metintas M, Karadag M, Kaya A (eds). Respiratory System and Diseases. Istanbul 2010: 191-223.
  7. Lee J, Lynde C. Pyogenic granuloma: pyogenic again? Association between pyogenic granuloma and Bartonella. J Cutan Med Surg 2001; 5: 467-70. [?zet]
  8. Bartyik K, Bede O, Tiszlavicz L, Onozo B, Virag I, Turi S. Pulmonary capillary hemangiomatosis in children and adolescents: report of a new case and a review of the literature. Eur J Pediatr 2004; 163: 731-7. [?zet]
  9. El-Gabaly M, Farver CF, Budev MA, Mohammed TH. Pulmonary capillary hemangiomatosis imaging findings and literature update. J Comput Assist Tomogr 2007; 31: 608-10. [?zet]
  10. Madhumita K, Sreekumar KP, Mailini H, Indudharan R. Tracheal hemangioma: case report. J Laryngol Otol 2004; 118: 665-8. [?zet]
  11. Porfyridis I, Zisis C, Glinos K, Stavrakaki K, Rontogianni D, Zaknthinos S, et al. Recurrent cough and hemoptysis associated with tracheal capillary hemangioma in an adolescent boy: a case report. The Journal of Thoracic and Cardiovascular Surgery 2007; 134: 1366-7. [?zet] [Tam Metin] [PDF]
  12. DeKeratry DR. Argon plasma coagulation for endobronchial hemangioma: a new treatment option for a rare cause of hemoptysis. J Broncol 2004; 11: 254-6.

Yaz??ma Adresi (Address for Correspondence):

Dr. Ezgi ?ZYILMAZ,

?ukurova ?niversitesi T?p Fak?ltesi,

G???s Hastal?klar? Anabilim Dal?,

ADANA - TURKEY

e-mail: ezgiozyilmaz@hotmail.com

Yazd?r